골화근육염이라는 이름은 근육의 골화를 뜻한다. 역사적으로 다양한 정의와 분류가 제시되어 왔지만, 최근까지 가장 인정받고 있는 용어의 정의는 1991년에 Krandorf 등이 제시한 골격근에서 발생하는 양성의, 고립성의(solitary), 자기 제한적(self-limiting)인 골화된 연조직 종양이다.¹

골화근육염은 둔탁한 외상이나 반복적인 미세손상으로 인해 발생하며, 전 연령에서 발생할 수 있다고 보고되어 있으나 젊고 활동적인 남성에서 가장 흔하다. 호발 부위는 팔 굴곡근, 허벅지 신전근이 제일 흔하지만, 드물게 수부, 족부, 두부, 늑골, 흉벽, 목이나 손가락 등에도 발생할 수 있는 것으로 보고되어 있다.² 골화근육염이 이런 전형적이지 않은 위치에 발생할 경우 기저의 병태생리는 비슷하더라도 진단이 어려울 수 있다. 골화근육염의 진단은 철저한 문진과 신체진찰, 단순 방사선촬영으로 확실한 경우에는 진단할 수 있지만, 비전형적이거나 영상검사가 비특이적인 경우 타 감별진단을 배제하고 골화근육염을 확진하기 위한 추가적인 검사가 필요할 수 있다. 만약 병력과 신체진찰이 결정적이지 못하고, 자기공명영상 결과도 비특이적일 경우 생검을 통한 확진이 필요하다.

본 증례보고에서는 초기에 경추추간판 탈출로 인한 경수신경근병증으로 의심되었던 전사각근(anterior scalene) 근육의 골화근육염 증례에 대해 보고하여, 골화근육염의 비전형적인 임상양상과 진단 과정, 그리고 경과에 대해 고찰하고자 한다.

31세 남자가 2주 전부터 발생한 좌측 견갑 통증으로 내원하였다. 6년 동안 하루 10시간 이상 앉아서 가죽공예일을 하였으며 외상 등의 다른 특이병력과 발열 등의 전신 증상은 없었다. 신체 진찰상 뚜렷한 근위약은 없었으며, 감각저하는 없었다. 스펄링(Spurling) 검사 상 좌측 목 주변에서 팔로 내려가는 방사통이 발생하였다. 견갑 주위 근육의 위축이나 견갑골 익상(scapular winging)은 뚜렷이 없었으며, Neer 검사를 포함한 충돌검사(impingement test)는 특이소견 없었다. 이에 경추추간판탈출증 의증으로 평가 후 경추 단순방사선촬영과 경추 자기공명영상 촬영을 처방하였고, 통증 조절을 위해 비스테로이드성 소염제(naproxen), 동반된 주변근육통을 호전시키기 위해 근이완제(eperisone)를 처방하였다. 시행한 경추 단순방사선촬영에서는 특이 소견이 없었고, 경추 자기공명영상에서 추간판 탈출 소견은 없었으나 T2 강조영상에서 경추 6∼7번 위치에서의 좌측 전사각근에서 신호 증가소견을 보였다(Fig. 1). 첫 방문 후 1주 뒤 외래에 내원하여 시행한 신체진찰 상 좌측 전사각근 부위의 뚜렷한 압통을 호소하였으며, 시행한 좌측 경부 초음파상 좌측 전사각근에 장축과 평행하게 주행하는 후방음영을 지닌 석회화 소견이 확인되었다(Fig. 2-A and 2-B). 전사각근의 에코는 증가되어 있었고 경도의 신생혈관화(neovascualrization) 소견이 동반되었으며, 인접한 상완신경총의 부종소견도 함께 관찰되었다. 따라서 좌측 전사각근의 골화근육염으로 진단하였다. 다른 감별진단을 배제하기 위해 혈청 알칼리성 인산효소와 항핵항체, 조직적합성항원-B27 (Human Leukocyte antigen-B27), 류마티스 인자 등의 류마티스 검사를 포함한 혈액검사와 삼상뼈스캔 촬영을 처방하였다.

Figure 1. Magnetic resonance imaging (MRI) was performed. (A) Sagittal T2-weighted image showed no definite intervertebral disc pathology. (B) Axial T2-weighted image showed increased signal intensity in the left anterior scalene muscle (arrow). (C) In axial T1-weighted image, it showed an isointense signal.

Figure 2. Ultrasound was performed twice, 1 week and 3 weeks after the first visit. (A) Short axis image of the first ultrasound of the left anterior scalene muscle showed calcification (arrow) adjacent to hyperechogenic and edematous brachial plexus (empty arrow). (B) Long axis image of the same muscle revealed multiple calcification with posterior acoustic shadowing (arrows). (C) Short axis image of the second ultrasound showed the brachial plexus was still edematous (empty arrow), but calcification disappeared. (D) In the long axis image of the same muscle, most of the calcifications have disappeared (arrowhead).

첫 방문 후 3주 뒤 환자가 내원 하였을 때는 증상은 거의 호전되었으며, 2주 전 시행한 혈액검사에서는 특이소견은 관찰되지 않았고, 삼상뼈스캔에서는 지연기 영상에서 좌측 1번 늑골의 전면부에서 광범위한 증가된 흡수를 확인할 수 있었다(Fig. 3). 당일 시행한 좌측 경부 초음파검사에서는 좌측 상완신경총의 부종소견은 관찰되나 이전에 보였던 좌측 전사각근의 내부 석회화가 대부분 호전되었으며 근육의 전반적인 고에코 소견도 소실된 것을 확인 할 수 있었다(Fig. 2-C and 2-D).

Figure 3. Three phase bone scan was performed around the time of the second ultrasound. (A) In the blood pool image, there were no specific findings, (B) but the delayed phase image showed partially increased uptake on the anterior part of the the left first rib (arrow). This corresponds to the insertion site of the anterior scalene muscle, and is considered to be a finding related to myositis ossificans of the anterior scalene muscle.

본 증례보고는 31세 남성에게 비전형적인 양상으로 발현한 골화근육염 소견의 진단과정과 경과에 대해 다루었다. 골화근육염은 일반적으로 스포츠 활동에 수반하여 상지나 하지의 근육을 가장 흔하게 이환하는 근육 손상의 합병증이다.³ 진단은 근육손상 병력 이후 시행한 영상검사에서 근육 내 석회화나 골화를 확인한다면 쉬울 수 있으며, 보존적인 치료가 종종 훌륭한 결과를 내기 때문에 초기치료로는 보존적인 치료를 시행한다.⁴

본 증례의 환자는 뚜렷한 외상 병력은 없지만 같은 자세로 장시간 상체를 사용하는 반복적인 일을 하기 때문에 근육의 미세손상이 있었을 것으로 추정된다. 골화근육염은 상지 굴곡근이나 하지 신전근에 제일 호발하며, 사각근은 골화근육염이 호발하는 근육은 아니다. 하지만 드물게 견갑주위 근육, 손가락 근육, 흉벽 주위 근육 등 다양한 근육에서 골화근육염이 발생할 수 있는 것으로 보고되어 있으며, 본 증례의 환자처럼 경부에서도 골화근육염이 발생하기도 한다.^2,3 1999년 Sarac 등은 외상력이 있는 53세 남자의 중사각근(middle scalene)에서 발생한 골화근육염을 보고하였다.⁵ 2009년 Kokkosis 등은 경추 3∼4 위치의 중사각근, 후사각근에서 발생한 소아의 골화근육염 증례를 보고하였으며, Annie Dubuisson 등은 사경으로 내원한 5.5세 남아에서 발견한 경추 주위 골화근육염을 보고하였다.^3,6 그 외에도 전면, 후면 경부 근육에서 골화근육염이 발생한 증례가 보고되어 있으며, 일부에서는 선행하는 외상력이 있었지만 외상력이 뚜렷하지 않은 경우도 있었다.^2,7,8 본 증례 환자의 견갑통증과 스펄링검사시의 방사통은 전사각근의 골화근육염과 이로 인해 인접한 상완신경총이 자극되면서 발생한 것으로 사료된다.

본 증례의 환자는 초음파에서 전사각근의 골화근육염 소견이 확인되었으며, 증례와 같은 비전형적인 골화근육염의 발현은 진단을 위해 추가적인 검사가 필요할 수도 있다. 본 증례에서 시행한 여러 영상검사 중, 자기공명영상과 단순방사선촬영은 진단적인 소견을 보이지 않았지만 초음파 검사에서 골화근육염 소견이 관찰되었다. 골화근육염 의증단계에서 초기 영상진단으로 자기공명영상 촬영이 선호되지만 초기 검사로 초음파를 시행할 수도 있는 것으로 보고되어 있다.⁴ 초음파는 골화근육염 진단에 있어 몇 가지 장점을 갖는다. 초음파의 주요한 역할은 크게 종괴가 낭성인지 고형인지를 감별하고, 골화근육염에 특징적인 구역 패턴(zonal pattern)을 파악할 수 있다는 데 있다. 초음파는 방사선노출의 위험이 없고, 가격이 상대적으로 저렴하며, 초기 골화근육염 발생의 평가에 유용할 수 있다는 장점이 있다.⁹ 본 증례에서 시행한 자기공명영상의 T2 강조영상에서 전사각근의 증가된 신호 소견은 해당 근육이 손상된 비특이적 소견을 시사하고, 삼상뼈스캔에서 확인된 좌측 첫번째 늑골의 지연기 영상 흡수 증가는 첫번째 늑골이 전사각근의 부착부(insertion)에 해당하기 때문에 근육 손상과 연관된 소견으로 사료된다. 환자의 증상은 휴식과 비스테로이드성 소염제, 근이완제로 이루어진 약물치료를 한 후에 빠르게 좋아졌고 악성종양을 의심할만한 다른 소견이 없었기 때문에, 생검 등의 추가적인 검사 없이 경과관찰하기로 하였다. 몇몇 저자들은 골화근육염의 진단에 있어 혈액 검사의 유용성에 대해 보고하였지만, 현재까지 진단적인 검사는 없고 몇몇 검사항목은 골화근육염과 연관이 있다고만 밝혀져 있다.^4,10 혈청 알칼리성 인산효소(serum alkaline phosphatase)의 경우 수상 후 첫 3주는 정상이며 이후 골 형성과 함께 증가하고 18주 뒤에는 정상으로 돌아온다.⁴ 본 증례의 환자는 혈청 알칼리성 인산효소가 정상 범위였지만, 이는 본 증례의 병변의 크기가 크지 않아서 상승하지 않았을 가능성도 있으며, 활동적인 골화근육염 병변에서도 정상일 수 있기 때문에 골화근육염을 진단 혹은 배제하는데 역할이 적었던 것으로 사료된다.¹¹

골화근육염은 주로 근육에서 국소적인 손상으로 인해 발생하며, 정확한 병태생리는 완전히 이해되지는 않았지만 염증이 많은 환경에서 중간엽줄기세포(mesenchymal stem cell)가 연골세포(chondrocyte) 혹은 골모세포(osteoblast)로 부적절한 분화를 하는 것으로 생각된다.¹² 좀더 최근의 연구에 따르면 이러한 골격 외 골화(extraskeletal bone formation)가 내피-중아 이행(endothelial-msesnchymal transition)이라는 과정에 의존적이라고 보고되고 있다. 골격근 손상은 국소적인 염증반응을 촉발시키고, bone morphogenetic protein-2 (BMP-2), BMP-4, transforming growth factor (TGF) 같은 사이토카인을 분비하여 이것이 골격근의 혈관 내피세포에 작용하여 중아 이행(mesenchymal transition)을 일어나게 하고, 최종적으로 연골세포는 연골내 골 형성을 하게 된다.¹³ 골화근육염은 수상으로부터 시간의 경과에 따라 여러 진화 단계를 갖게 되고, 영상, 임상, 조직병리학적 단계가 평행하게 진행한다.^12,14 골화근육염의 단계에 대한 묘사는 저자들마다 다소 상이한 부분이 있지만, 대부분 초기(early), 중기(intermediate), 성숙(mature)의 3개의 단계는 공유한다.⁴ 초기 단계는 수상 후 4주까지의 기간에 해당하며 염증 연쇄반응의 진행히 특징적이고 이 시기에는 보통 단순방사선촬영에서 석회화가 뚜렷하게 보이진 않는다. 하지만 4∼8주 기간에 해당하는 중기에 접어들면 석화가 단순방사선촬영에서 뚜렷하게 보이기 시작하며, 이후 성숙기에 접어들면 저명한 골 형성을 확인하기 쉽다. 본 증례의 환자는 첫 외래 내원시 시행한 경추 단순방사선촬영에서 뚜렷한 석회화 소견이 보이지 않기 때문에 초기 단계에 내원한 것으로 사료되며, 첫 내원 후 일주일 뒤 외래에서 시행한 초음파검사에서 관찰된 뚜렷한 석회화소견을 미루어볼 때 당시의 골화근육염은 성숙기였던 것으로 추정된다. 골화근육염의 자연경과는 초기와 중기에 제일 통증이 심하며 이후 성숙기로 접어들면 통증이 줄어든다고 보고되어 있다. 본 증례환자는 첫 내원 시점에 통증이 가장 심했다고 보고하였기에, 초기 영상검사에서 확인되는 소견과 환자의 증상은 골화근육염의 초기와 중기 단계에 해당한다고 볼 수 있다.⁴ 성숙기 이후에는 통증이 없는 휴지기로 접어들며 이후 다양한 정도의 흡수가 되며 자연관해하는 것으로 알려져 있다.^15,16 다만 흡수의 정도는 증상의 정도와 연관이 없는 것으로 알려져 있다.¹⁷ 본 증례 환자는 초음파 검사 이후 2주 뒤에 내원하였을 때는 증상이 소실되었으며, 같은 날 시행한 초음파 검사에서 석회화 소견이 대부분 사라진 점은 골화근육염이 흡수되었음을 시사하는 소견이다. 본 증례처럼 석회화가 빠른 시간 안에 흡수되는 것은 특기할 만한 부분인데, 기존 문헌에 따르면 성숙기는 흡수가 되기까지 다양한 경과를 갖지만 보통 몇 달의 시간이 걸리는 것으로 알려져 있다.^15,16 따라서 증례 환자의 경과는 기존 알려진 골화근육염의 흡수기간보다 빠르게 흡수되는 경과로 사료된다.

본 증례는 전사각근에 발생한 골화근육염 증례를 보고하였다. 골화근육염은 전사각근과 같이 비전형적인 위치에 발생할 수 있으며, 이럴 경우 경추 추간판탈출증과 비슷한 임상양상을 보일 수 있기 때문에 임상에서 이에 대한 염두가 필요하다. 또한 골화근육염의 초기 진단 및 경과를 파악하는데 초음파가 유용하게 사용될 수 있음을 보여주었고, 기존 알려진 것과 다르게 골화근육염이 빠르게 진화하며 자연관해하는 경과를 보일 수도 있음을 보여주었다. 이러한 본 증례의 경험은 향후 임상에서 비전형적인 골화근육염의 진단과 치료 방침을 결정하는데 도움을 줄 수 있을 것이다.